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La arteriopatía cerebral autosómica dominante con infartos subcorticales y leucoencefalopatía (CADASIL) es un trastorno hereditario causado por la mutación del gen Notch 3 en el cromosoma 19. Se caracteriza clínicamente por accidentes vasculares subcorticales recurrentes que comienzan en la edad media de la vida, hasta llegar en un alto porcentaje de veces a la parálisis pseudobulbar y al desarrollo de demencia. Un 15% de los pacientes con CADASIL inicia la enfermedad con manifestaciones psiquiátricas como depresión, trastornos de conducta, irritabilidad, agresividad, cambios de personalidad e incluso psicosis. Estos síntomas se consideran secundarios a la enfermedad de la sustancia blanca. Presentamos el caso clínico de un varón con manifestaciones neuropsiquiátricas que posteriormente es diagnosticado de CADASIL.