Se realiza una revisión de lo publicado en torno al Síndrome de la Boca Ardiente o Urente a propósito de un caso clínico estudiado en las Consultas de Salud Mental. Se trata de una paciente que es derivada a nuestro servicio tras acudir previamente a otros especialistas para estudio de las características del cuadro bucal que presenta llegando a realizar un diagnóstico diferencial con patología psicótica. El síndrome de la Boca Ardiente es una entidad nosológica caracterizada por dolor y ardor bucal, en ausencia de cambios o lesiones en la mucosa bucal. Se desconocen los mecanismos causantes de las sensaciones desagradables que lo caracterizan, parece jugar un papel muy importante el componente psicológico así como alteraciones del sistema nervioso central y periférico.
Paloma Muñoz-Calero Franco (MIR), Belén Saínz de la Maza Cantero (PIR), Rubén Martín Aragón (MIR), Natalia Rodríguez Criado (MIR), Rocío Villameriel Carrión (PIR)
SÍNDROME DE LA BOCA ARDIENTE. A PROPÓSITO DE UN CASO
Blanca Sánchez Sánchez, Paloma Muñoz-Calero Franco, Belén Saínz de la Maza Cantero,
Rubén Martín Aragón, Natalia Rodríguez Criado, Rocío Villameriel Carrión
hospital Universitario de Móstoles
blanca. sanchez. cc@gmail. com
RESUMEN
Se realiza una revisión de lo publicado en torno al síndrome de la Boca Ardiente o Urente
a propósito de un caso clínico estudiado en las Consultas de Salud Mental. Se trata de una
paciente que es derivada a nuestro servicio tras acudir previamente a otros especialistas para
estudio de las características del cuadro bucal que presenta llegando a realizar un diagnóstico
diferencial con patología psicótica. El síndrome de la Boca Ardiente es una entidad nosológica
caracterizada por dolor y ardor bucal, en ausencia de cambios o lesiones en la mucosa bucal. Se
desconocen los mecanismos causantes de las sensaciones desagradables que lo caracterizan,
parece jugar un papel muy importante el componente psicológico así como alteraciones del
sistema nervioso central y periférico.
INTRODUCCIÓN
Queremos ilustrar a partir de un caso clínico real las dificultades que pueden surgir a la hora de
identificar, diferenciar, diagnosticar y tratar la sintomatología del denominado síndrome de la
Boca Urente o Ardiente. En nuestro caso debido a la evolución posterior, la respuesta a
tratamiento y a las pruebas y estudios médicos realizados se confirmará, tras realizar un
escrupuloso diagnóstico diferencial, la presencia en nuestra paciente de dicho síndrome.
Finalmente haremos una pequeña discusión acerca de esta patología, profundizaremos en la
variada clínica que puede asociar y como se reflejaba en nuestra paciente.
CASO CLÍNICO
Motivo de consulta
Paciente de 70 años derivada por su Médico de atención Primaria a nuestro Centro de Salud
Mental por "alteración del gusto ya estudiada en neurología, digestivo y maxilofacial descartando
patología orgánica. Se ha probado con varios fármacos estimulantes de la salivación sin mejoría
tampoco. Habitualmente tomaba lormetazepam 2mg/noche por problemas de insomnio que se
ha ido bajando progresivamente a 1/4 por si tuviera relación la sintomatología que refiere. Toma
Bromazepam 1. 5mg por ansiedad. No ha presentado ninguna mejoría y continua con insomnio.
Ha probado cambiar el lormetazepam por Distraneurine, lorazepam y zolpidem sin resultados
tampoco y sin mejoría del sueño, por lo que se remite para valoración de la conveniencia de
utilizar algún antidepresivo que en su momento rechazó".
Antecedentes personales
Somáticos
-Alergia a Penicilina, derivados, Cefalosp y Antibioticos beta lactámicos
-HTA
-Hipercolesterolemia
-Asma. En seguimiento por Neumología
-Ingreso en Neumología (Marzo 2012) con JC: Broncoespasmo + Insufiencia respiratoria
secundaria + Hipoxemia al alta
-Hiponatremia e hipopotasemia leves
-hipotiroidismo subclínico
-Hernia de Hiato con Reflujo Gastroesofágico, en seguimiento por digestivo
-IQ: Ca. Vesical intervenido (Sigue controles por Urología). Litiasis Renal. amigdalectomía.
Apendicectomía. Faquectomía bilateral.
tratamiento previo
Simvastatina 20 mg: 0-0-1, Lacimen (Lacidipino) 4 mg: 1-0-0, Ác. Acetilsalicílico 100 mg: 1-00, Hidroferol 266 mcg amp: 1-0-0. Esomeprazol 40mg 1-0-0, paracetamol 1gr 1-0-1,
Bromazepam 1, 5 1-0-0.
Psiquiátricos
No refiere. Antecedentes de insomnio en tto con el MAP con lormetazepam 2mg, distraneurine,
bromazepam 1, 5mg, lorazepam 1mg y zolpidem 5mg.
Antecedentes familiares psiquiátricos
Hija menor en seguimiento en SM.
Tóxicos
Niega.
Biográficos
Natural de Madrid. 4º de una fatría de 7 hermanos. Se casó con 22 años, viuda desde hace 19
años. 4 hijos, 6 nietos. Analfabeta (no sabe leer ni escribir), ama de casa. Cobra pensión de
viudedad. Vive sola en casa pero recibe ayuda para tareas domésticas de la hija menor. Sale a
la calle y tiene buenas relaciones con los vecinos.
enfermedad actual
La paciente refiere que desde hace unos 15 meses comienza a sentir sabores dulces o amargos
en los alimentos que no corresponden. Posteriormente según relata empezó a salivar en exceso
y progresivamente ha ido tolerando peor los alimentos hasta el punto de restringir en gran
medida su alimentación "el agua me sabe a aceite, la saliva se me hace espuma y estoy
escupiéndola todo el rato, si me la trago me sienta mal al estómago y me produce gases, los
caramelos me valen cuando los tengo en la boca pero después vuelve la espuma, la comida me
sabe mal", "me lavo los dientes y me abrasa la boca, hago enjuagues que me recomendó el
otorrino y tampoco me calma". También refiere que desde hace unos meses le "huele todo mal".
Tras estudiarla en los Servicios de neurología, Maxilofacial y Otorrinolaringología han descartado
patología orgánica como causa de las alteraciones del gusto que presenta la paciente.
Últimamente está peor de ánimo por este tema, piensa mucho en lo que le ocurre ya que le
limita en gran medida su vida y le tiene "muy preocupada". Duerme muy mal de siempre pero
desde hace unos meses aún peor, se despierta en varias ocasiones por la noche y a pesar de
todas las medicaciones que ha probado sigue con insomnio. Asocia el comienzo de la las
alteraciones en el gusto al cambio de noctamid al genérico lormetazepam pero también afirma
que ha preguntado al odontólogo si puede ser a causa de él "como me ha puesto implantes
dentales hace pocos meses a ver si podía ser por eso. . . " Durante toda la entrevista la paciente
permanece escupiendo saliva espesa que es objetivada visualmente.
Exploración física
-TA 134/70
-FC 77 lpm
-Tº 36, 2º C - FR: 20 rpm
-Sat O2 97%
-Peso 59, 1kg
-Consciente, orientada, eupnéica, afebril. Bien perfundida, hidratada y nutrida. Buena
coloración mucocutánea
-Cabeza y cuello: Lengua de aspecto normal sin signos de glositis ni placas sugerentes de
micosis. Sequedad de mucosas, otoscopia bilateral normal, carótidas simétricas y rítmicas,
no soplos carotídeos, no adenopatías palpables, PVY normal
-AP:Eupneica. MVC sin ruidos añadidos
-AC: Rítmica a 80 lpm, no soplos ni extratonos.
-Abd. : RHA escasos. Blando, depresible, no doloroso a la palpación. No signos de irritación
peritoneal. No masas ni megalias
-EE: No edemas en MMII. No signos de TVP. Pulsos periféricos presentes y simétricos - E.
Neurológica: funciones corticales conservadas, lenguaje fluido y coherente, no afasias ni
disartria. Pupilas isócóricas, normorreactivas, movimientos oculares externos conservados,
campimetría por confrontación normal, resto de PPCC: normales. Fuerza Muscular 5/5.
sensibilidad conservada. ROT: +++/++++ simétricos. RCP flexor bilateral. temblor leve
postural bilateral. No hipocinesia. Leve rigidez bilateral, mayor izquierda. Marcha cautelosa,
con leve aumento de la base de sustentación, braceo algo pobre. No signos meníngeos. No
dismetrías ni disdiadococinesias.
Exploración psicopatológica
Consciente y orientada en tiempo, espacio y persona. Adecuada, abordable y colaboradora. No
fallos mnésicos ni atencionales. Aspecto cuidado. No alteraciones de la psicomotricidad,
deambula con bastón. lenguaje coherente fluido y espontáneo centrado en la disgeusia y en sus
repercusiones físicas. ansiedad leve. Ánimo bajo reactivo a situación vital reciente. Ligera
anhedonia, no apatía ni abulia. A valorar ideas obsesivas y de tipo rumiativo en torno a la
alteración sensitiva. No alteraciones en la forma, curso o contenido del pensamiento. Alteración
en el sentido del gusto y el olfato, a valorar percepción o interpretación delirante de la salivación.
No autoheteroagresividad. No ideación autolítica estructurada en el momento actual. No ideas
de muerte. insomnio mixto. Hiporexia a causa de la disgeusia. juicio de realidad conservado.
Pruebas complementarias
Analítica de sangre
- Hemograma: sin alteraciones
- Bioquímica: colesterol 154; bilirrubina 1, 3; Fe 184; transferrina y ferritina normales. Resto sin
alteraciones
- Hb glicosilada: normal
- Hormonas tiroideas: normales
Resonancia magnética cerebral
Múltiples pequeñas lesiones hiperintensas en sustancia blanca de probable origen isquémico. Las
estructuras de la base de cráneo no presentan alteraciones significativas. Los vasos del polígono
de Willis y del sistema vértebro basilar, presentan vacío de señal que indica buen flujo en los
mismos. No se observan alteraciones morfológicas ni de señal en el parénquima cerebeloso ni
del tronco. El 4º ventrículo es de morfología, tamaño y situación normales. Supratentorialmente
los ventrículos presentan morfología y tamaño normales. Se observan múltiples pequeñas
lesiones hiperintensas, en secuencias potenciadas en T2 en sustancia blanca periventricular y de
coronas radiadas, de características inespecíficas, aunque dada la edad del paciente sugieren
origen isquémico. No colecciones intra o extraaxiales.
Eco-doppler de TSA: diagnostico
Mínima. ateromatosis de TSA. No estenosis hemodinamicamente significativas. COMENTARIO:
En el modo B se aprecia placa ateromatosa de alta ecogenicidad de 7 mm en inicio de AC interna
derecha. En el estudio con Doppler pulsado y color, el espectro y las velocidades de la curva de
flujo tanto a nivel de ambas carótidas comunes como de las porciones visualizadas de ambas
carótidas internas y externas están dentro de límites normales para la edad del paciente, incluso
en las áreas donde se ha visualizado placa ateromatosa. En estas áreas, por lo tanto, no existe
estenosis significativa. Se aprecia sentido normal de flujo en ambas arterias vertebrales.
Estudio video-eeg poligrafico de vigilia y sueño espontaneo diurno
SISTEMA DE REGISTRO Micromed- Video EEG digital, (electrodos de cápsula) MONTAJES EEG
"sistema 10/20" (19 contactos) EMG, pneumograma torácico, ECG, EOG.
ACTIVACIONES hiperventilación. Estimulación luminosa intermitente (en vigilia al despertar).
CONDICIONES Estudio realizado con buena colaboración.
-EEG DE VIGILIA
-EEG DE REPOSO: La electrogénesis cerebral de vigilia en condiciones basales de reposo con
los párpados cerrados, muestra una actividad bioeléctrica cerebral de fondo formada
básicamente en regiones parieto-occipitales por ritmo alfa a 8 Hz y de unos 50 microvoltios
de amplitud media, bilaterales, con reactividad a la apertura y cierre de parpados. En áreas
rolándicas se registran ritmos mi y ritmos beta.
-Anomalías intercríticas: En áreas Fronto-Temporales se registran algunos brotes de
actividades lentas bilaterales o independientes en ambos hemisferios, aparentemente
infraclinicos.
-Activaciones:
HIPERVENTILACIÓN. La hiperventilación produce una lentificación global en la actividad
bioeléctrica cerebral de fondo que desaparece al final de la prueba.
ESTIMULACIÓN LUMINOSA INTERMITENTE (ELI):
-La ELI a frecuencias de 2 y 3 destellos por segundo pone en evidencia potenciales evocados
-La ELI a frecuencias de 6, 9, 12, 14, 15, 16, 18, 21, 24, y 27 destellos por segundo provoca
inducción occipital, bilateral y simétrica.
-EEG DE SUEÑO
-Se han registrado 2 ciclos de sueño (sueño NREM/sueño REM) y los grafoelementos
específicos del sueño parecen estar bien representados, tanto en morfología como en
localización.
-No se han objetivado alteraciones poligráficas específicas durante el sueño.
-Anomalías intercríticas. Durante el sueño se activan algunos paroxismos aislados de ondas
agudas y ondas lentas/punta-onda en áreas
Temporales/Fronto-Temporales,
independientes en ambos hemisferios, aparentemente infraclínicos.
CONCLUSIÓN
-La electrogénesis cerebral de vigilia muestra la existencia de algunas anomalías focales
lentas en áreas Fronto-temporales.
-La electrogénesis cerebral de sueño muestra la existencia de algunas anomalías
multifocales epileptiformes intercríticas (paroxismos de ondas agudas y ondas
lentas/punta-onda) en áreas Temporales/Fronto-Temporales.
Diagnóstico
síndrome de la boca urente / ardiente
trastorno de insomnio 307. 42 (F51. 01)
Anomalías epileptiformes en EEG aparentemente subclínicas.
Tratamientos
tratamiento psiquiátrico actual
Dormodor 30mg 0-0-0-1
Resto de tratamiento médico actual
Simvastatina 20mg 0-0-1
Lacidipino 4mg 1-0-0
AAS 100mg 1-0-0
Hidroferol 266mcg amp 1-0-0
Esomeprazol 40mg 1-0-0
Paracetamol 1gr 1-0-1
Tratamientos psquiátricos previos con los que no se obtuvo mejoría clínica
Invega 3mg 1-0-0
Trazodona 100mg 0-0-0-1
quetiapina 100mg 0-0-0-1
lormetazepam 2mg 0-0-0-1
Bromazepam 1, 5mg 0-0-0-1
zolpidem 5mg 0-0-0-1
tratamiento pautado por geriatría ante la sospecha de que la disgeusia pudiese ser consecuencia
de una epilepsia del lóbulo temporal (tampoco se obtuvo mejoría)
Keppra 250mg 1-0-1
Evolución
La paciente es valorada quincenalmente en el Servicio de Salud Mental e inicialmente el principal
objetivo de tratamiento es el insomnio ya que la paciente afirma que una posible causa de las
alteraciones del gusto es el tratamiento pautado para el insomnio por su Médico de Atención
Primaria, este le pauta "genéricos en vez de los fármacos con marca comercial", por lo tanto los
primeros movimientos terapéuticos van encaminados a tratar el insomnio con Noctamid 2mg y
Deprax 50mg/día. En las siguientes consultas la Médico de atención Primaria ha retirado todos
los genéricos del tratamiento de la paciente y esta sigue refiriendo las mismas alteraciones en
el gusto, también en el olfato y sensaciones alteradas en la cavidad bucal "el agua es como
aceite, la saliva se me hace espuma y la boca me sabe mal, he perdido apetito y apenas como
porque la comida no me sabe bien así que no me apetece comer", además continua refiriendo
insomnio. Ante la sospecha de una interpretación delirante de la salivación se pauta Invega
3mg/día y Deprax 100mg/día con lo que la paciente en la siguiente consulta refiere temblor en
MMSS y MMII y dificultad para la marcha "no puedo ni hacerme un zumo porque tiemblo, he
dejado de dar paseos porque me da miedo caerme", así como ninguna mejoría en lo referente
a la alteración del gusto o del sueño. En esta visita a la paciente se le retira Invega y añadimos
quetiapina 25mg al acostarse. En las siguientes consultas la alteración del gusto se ha mantenido
estable sin variaciones y también ha referido ocasionalmente alteraciones del olfato "todo me
huele a aceite, hasta el agua no solo me sabe a aceite sino que también me huele". En lo que
respecta al sueño se han ido haciendo diversas modificaciones en el tratamiento pues presentaba
un insomnio resistente a pesar de dosis de Deprax 100mg/día y quetiapina 100mg/día. En la
última revisión la paciente refiere que "el tema del sueño está solucionado pero el otro problema
está exactamente igual, tengo la boca llenita de grasa. . . ", afirma que descansa una media de 78h al día y ha regulado el ciclo de vigilia-sueño con Dormodor 30mg/día y Quetipina 50mg/día.
Posteriormente a comenzar seguimiento en el Servicio de Salud Mental la paciente es valorada
por el Servicio de geriatría quienes consideran oportuno que dada la clínica de la paciente
(disgeusia y episodios de posible cacosmia que tienen como consecuencia pérdida de peso) sería
conveniente solicitar un EEG para completar las pruebas complementarias que se poseían de la
paciente. Con los resultados de dicho estudio plantean que el origen del cuadro podría estar en
una epilepsia del lóbulo Temporal y pautan Keppra 250mg 1-0-1, al mes de este tratamiento no
se observa mejoría en las alteraciones en la percepción del gusto ni del olfato y los familiares
refieren mayores dificultades para la marcha. Comentado el caso con el Servicio de Neurología
consideran poco probable que estas alteraciones se puedan atribuir a una epilepsia del lóbulo
temporal por lo que se suspende Keppra y se asume el diagnóstico de síndrome de la Boca
Urente para lo cual a día de hoy el tratamiento es controvertido y no existen resultados
concluyentes.
DISCUSIÓN
El síndrome de la Boca Ardiente es una entidad nosológica caracterizada por dolor y ardor bucal,
en ausencia de cambios o lesiones en la mucosa bucal. El síntoma más referido por los pacientes
es el de boca urente o ardiente, sobre todo en mujeres edad media donde coexisten otras
situaciones como la presencia de cándida, liquen plano, úlceras, lengua geográfica u otras, sin
embargo, en otras ocasiones, no se objetiva ninguna causa, siendo lo más característico la
sensación de ardor o quemazón en la cavidad oral, llegando a ser insoportable en algunos
casos. Los pacientes identifican y describen la sensación de ardor de diversas formas: como
escozor, quemazón, picor, prurito, aspereza, pastosidad y una larga lista de percepciones
subjetivas. Este síndrome ha sido descrito históricamente por los síntomas que lo caracterizan
en vez de por su diversas causas, esto hace que la condición física del paciente sea referida con
términos diferentes como glosopirosis, estomatopirosis, glosodinia, estomatodinia, distesia oral,
etc. Se desconocen los mecanismos causantes de las sensaciones desagradables que lo
caracterizan pero parece jugar un papel muy importante el componente psicológico. A pesar de
esto, la explicación de algunas características clínicas puede hallarse en alteraciones del sistema
nervioso central y periférico, alteraciones nerviosas perivasculares y fenómenos vasculares tipo
vasodilatación o isquemia. La causa última de esta entidad es desconocida en la actualidad pero
se ha identificado una amplia asociación de factores locales, sistémicos y psicológicos que hacen
suponer una etiología multifactorial, que se suele acompañar de boca seca, trastornos del gusto,
polimedicación, etc. , además de coexistir estados como ansiedad o depresión. Entre los factores
locales podemos destacar: candidiasis bucal, Helicobacter Pylori, galvanismo (reacciones
electroquímicas), mala higiene bucal (acumulación de placa), hábitos como mordisqueo lingual,
labial, yugal, bruxismo, movimientos compulsivos de la lengua (todos relacionados de forma
significativa con la ansiedad), reacciones alérgicas, hábito tabáquico, dentaduras mal adaptadas,
disfunción de las glándulas salivales, reflujo gastroesofágico, ingesta de bebidas alcohólicas, con
cafeína o excesivamente calientes, etc. Entre los factores sistémicos destacan: cambios
hormonales (factor más importante, el 90% de las causas en el período menopáusico y
portmenopáusico), Diabetes mellitus (neuropatía diabética), enfermedades malignas como el
Mieloma Múltiple, nicturia, neurotoxinas (cigÜatera), marcadores tumorales (CEA, CA 19-9, AFP,
etc), alteraciones tiroideas, deficiencias nutricionales, medicación (clonazepam, L- tiroxina,
ansiolíticos, antidepresivos tricíclicos, anticoagulantes, psicotrópicos, etc), etc. Además en los
pacientes con síndrome de la Boca Ardiente se ha demostrado de manera regular cambios en la
personalidad y el humor, destacando como factores psicológicos: depresión, ansiedad, psicosis,
estres, fobia al cáncer, etc. , pero existen controversias en sí las alteraciones psicológicas
constituyen un evento primario o secundario, ya que son comunes en pacientes con dolores
crónicos, pudiendo resultar la causa de esta patología. Por otro lado, actualmente los
conocimientos sobre viscosidad salival y su relación con alteraciones clínicas son escasos. Existen
opiniones enfrentadas entre los investigadores acerca de la relación entre la viscosidad salival,
la capacidad lubricante de la saliva y la humedad de la mucosa bucal. Se cree que los cambios
en las características y propiedades de la saliva se ponen de manifiesto en las funciones que
esta desempeña en la cavidad bucal; así, la saliva y el flujo salival podrían ser elementos
fundamentales en el inicio y mantenimiento de los síntomas en el paciente con síndrome de la
Boca Ardiente. La alteración de la viscosidad, de la concentración de glucoproteínas, la
hiposalivación o la hipersalivación probablemente contribuyan a alterar la función lubricante de
la saliva y a una percepción alterada de la mucosa bucal. Por lo tanto, se considera que la forma
adecuada de lograr el tratamiento más efectivo es identificar los factores que causan el síndrome
y abordarlo desde un enfoque multidisciplinario. Así mismo, en estudios recientes se ha
objetivado que compuestos como la gabapentina en combinación con el Ácido Alfa Lipoico
podrían ser de utilidad en el manejo terapéutico de esta patología.
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